Abstract
Distonia é uma desordem do movimento caracterizada por tónus muscular sustentado. Os agentes anti-psicóticos causam por vezes distonia aguda que pode agravar-se rapidamente em poucas horas ou dias. Como as crianças saudáveis raramente recebem agentes antipsicóticos, é invulgar ver distonia induzida por agentes antipsicóticos nos departamentos de emergência pediátrica. Relatamos um caso raro de um rapaz saudável de 12 anos que apresentou distonia aguda após a administração de haloperidol para sedação. Suspeitava-se de distonia laríngea porque estavam presentes estridor e dessaturação. Os sintomas desapareceram com a administração de hidroxizina. O diagnóstico rápido foi importante neste caso, porque a distonia laríngea é uma complicação potencialmente fatal devido à obstrução das vias aéreas superiores. Considerando o risco de efeitos secundários, os médicos que não estão habituados a administrar anestesia pediátrica devem consultar um pediatra e/ou um anestesista antes da administração de anestésicos a pacientes pediátricos.
1. Introdução
Distonia aguda é um distúrbio do movimento caracterizado por um tónus muscular sustentado que pode piorar rapidamente em poucas horas ou dias. Ocorre tipicamente na cabeça, pescoço, e músculos do tronco como torcicolo e/ou opisthotonus . Quando a desordem envolve a laringe, pode ser fatal porque resulta em obstrução das vias aéreas superiores. Por conseguinte, o diagnóstico e tratamento rápidos são importantes . Os medicamentos, particularmente os antipsicóticos, tais como os antagonistas dos receptores de dopamina, causam distonia aguda em alguns casos. A distonia induzida por drogas é um evento adverso bem conhecido em adultos. No entanto, é uma condição clínica pouco comum para as crianças porque as crianças saudáveis raramente recebem tais medicamentos. Portanto, que as crianças tenham distonia induzida por fármacos no departamento de emergência pediátrica é uma possibilidade rara. Aqui, relatamos um caso raro de um rapaz de 12 anos que apresentou distonia aguda após a administração de haloperidol para sedação.
2. Apresentação do caso
Um rapaz de 12 anos, com 39 kg de peso corporal, apresentou desvio ocular, trismo, e hipertonia do membro, e foi admitido no departamento de emergência pediátrica. Tinha sido submetido a endoscopia gastrointestinal superior 1 dia antes, como exame regular para úlcera duodenal. Tinha sido administrado haloperidol (total 4,5 mg) por via intravenosa para sedação, porque tinha exibido uma erupção cutânea suspeitada de ser uma reacção a midazolam previamente administrada. O seu sintoma desenvolveu-se durante o exercício cerca de 24 horas após a administração de haloperidol. Não lhe tinham sido administrados anteriormente antipsicóticos, incluindo haloperidol e antieméticos. Não tinha antecedentes de abuso de drogas ou ingestão de álcool. Não tinha alergia conhecida.
No departamento de emergência pediátrica, os seus sinais vitais encontravam-se dentro das faixas normais para a sua idade. A posição dos olhos mostrava repetidamente um desvio bilateral para a esquerda ou para cima. Apresentava trismo, desvio à esquerda do lábio, batendo no lábio, enrugamento e bolsa, balanço e mastigação da mandíbula, torcicolo, opisthotonus, hipertonia do membro, e tremor de acção. Os sintomas foram observados enquanto ele estava acordado mas desapareceu quando estava a dormir.
p> Os resultados dos testes laboratoriais foram normais, incluindo contagem de glóbulos brancos (4200/μL; 4000-10700/μL), hemoglobina (13 g/dL; 12,2-15,7 g/dL), proteína C-reativa (0,06 mg/dL; <0.15 mg/dL), aspartato aminotransferase (26 IU/L; 15-31 IU/L), alanina aminotransferase (14 IU/L; 9-32 IU/L), nitrogénio ureico no sangue (11 mg/dL; 6,8-19,2 mg/dL), creatinina (0,51 mg/dL; 0,39-0.62 mg/dL), soro de sódio (141 mEq/L; 138-144 mEq/L), soro de potássio (4,6 mEq/L; 3,6-4,7 mEq/L), soro de cálcio (9,8 mg/dL; 8,7-10,1 mg/dL), e creatina quinase (170 UI/L; 62-282 UI/L). A análise do líquido cefalorraquidiano revelou que a sua aparência é clara, com uma contagem de células de 1/μL, e níveis normais de glicose e proteínas (68 e 24 mg/dL, respectivamente). A tomografia computorizada craniana, e a ressonância magnética não mostraram anomalias. A concentração sanguínea de haloperidol, enquanto no departamento de emergência (cerca de 24 horas após a administração), medida pelo método de imunoensaio enzimático foi de 2,8 ng/mL (o intervalo de concentração terapêutica eficaz é de 3,0-17,0 ng/mL).
P>Embora o diagnóstico não fosse claro nessa altura, transferimos o paciente para uma instituição de cuidados terciários, uma vez que ele mostrou adicionalmente estridor e dessaturação. Os neurologistas pediátricos efectuaram exames, incluindo análise electroencefalográfica. O paroxismo não era indicado, nem a epilepsia. Como os sintomas só tinham aparecido quando o paciente estava acordado, foi-lhe diagnosticada distonia aguda devido ao haloperidol. Em poucos minutos após a administração de hidroxizina, adormeceu e estava livre de sintomas, e não necessitou de entubação. Posteriormente, estava livre de sintomas e teve alta após 3 dias. Uma semana mais tarde, assistiu a uma visita de seguimento e não mostrou recidiva de sintomas.
3. Discussão
Derinoz e colegas relataram que 4 de 55 pacientes (7,3%) com distonia induzida por drogas desenvolveram distonia laríngea no departamento de emergência pediátrica . No presente caso, o paciente parecia ter desenvolvido distonia laríngea porque estavam presentes estridor e dessaturação. O quadro 1 mostra casos pediátricos anteriores de distonia laríngea devido à administração de antipsicóticos . A maioria dos pacientes eram adolescentes tardios, pelo que o presente caso descreve o paciente mais jovem. A maioria dos doentes tinha administrado os antipsicóticos por conta própria; não houve casos com administração de antipsicóticos para sedação, como no caso presente.
| Age | Sexo | Agente | Tempo de início da ingestão de antipsicóticos | Tratamento | Curso Clínico | ||
| Goga et al. | 16 | feminino | PO Aripiprazole | 6 dias | IM benztropine | Resolvido rapidamente com tratamento | |
| Russell et al. | 16 | 2 dias | difenidramina | Resolvido rapidamente com tratamento | |||
| Kanburoglu et al. | 14 | feminino | PO Chlorpromazine | NA | Resolvido em 10 min com tratamento | ||
| Duggal et al. | 18 | algumas horas | Resolvido em 15 min com tratamento | ||||
| Derinoz et al. | 13-18 | NA | Antipsicóticos | NA | NA | NA | |
| Derinoz et al. | 13-18 | NA | Antipsicóticos | NA | NA | NA | NA |
| Caso presente | 12 | male | IV Haloperidol | 24 hours |
O mecanismo subjacente da distonia aguda não é totalmente compreendido. No entanto, acredita-se que como os receptores D2 nigrostriatais desempenham um papel importante no início e controlo do movimento, quando um medicamento antipsicótico bloqueia os receptores D2 nos gânglios basais, tais como no núcleo caudado, putamen, globus pallidus, e substantia nigra, a libertação de acetilcolina predomina no estriato, e resulta em distúrbios extrapiramidais.
No caso presente, outros sintomas extrapiramidais complicaram o diagnóstico; estes incluíam movimentos involuntários repetitivos da boca e dos lábios, bem como tremores de acção. Os outros diagnósticos considerados foram desequilíbrio electrolítico, convulsão parcial, encefalite, toxicidade, simulação, e conversão. Os electrólitos estavam no intervalo normal. O electroencefalograma não mostrou evidências de convulsões parciais. O exame do fluido cerebroespinhal, a tomografia computadorizada craniana e a ressonância magnética também não revelaram indícios de encefalite. Não havia historial de ingestão de drogas ilícitas, síncope mediada neuralmente, doença psicossomática e contacto com veneno. A simulação e a conversão não puderam ser completamente negadas, contudo estas foram consideradas negativas porque não tinha tais historiais e não foram observados sinais posteriores.
Antipsicóticos e antieméticos são causas frequentes de distonia induzida por drogas, que é frequentemente observada em adolescentes do sexo masculino, com o risco a diminuir com a idade. Para o paciente neste caso, o haloperidol foi utilizado para sedação; contudo, a concentração de sangue no departamento de emergência não foi elevada. Embora a distonia aguda se desenvolva de uma forma dose-dependente, não está relacionada com a concentração de sangue. Pensa-se que a elevada concentração intracerebral afecta o início porque o haloperidol atravessa facilmente a barreira cerebral do sangue devido à sua elevada solubilidade lipídica. Magliozzi e colegas relataram que a distonia induzida por drogas pode ocorrer em baixas concentrações sanguíneas de haloperidol.
Uso recente de cocaína, ocorrência anterior de distonia aguda, idade mais jovem, sexo masculino, e uso de doses elevadas de antipsicótico são factores de risco importantes para o desenvolvimento de distonia aguda. Os doentes mais jovens são mais susceptíveis ao desenvolvimento de distonia induzida por drogas, porque a actividade dos receptores D2 diminui com a idade . Embora a patologia não seja clara, os homens são mais susceptíveis de desenvolver distonia induzida por fármacos do que as mulheres . O nosso paciente apresentava um risco elevado de distonia aguda porque os últimos três factores de risco eram relevantes para o seu caso.
Anti-histamínicos, biperiden e benzodiazepina são eficazes para o tratamento da distonia induzida por fármacos . Os sintomas melhoraram imediatamente com a administração de hidroxizina neste caso.
Benzodiazepina sozinha ou em combinação com opiáceos adicionais é normalmente utilizada para sedação durante a endoscopia gastrointestinal em adultos . Em crianças, a midazolam por si só mostrou eficácia e segurança limitadas . Vários estudos sugerem que o midazolam e/ou propofol combinado com opiáceos adicionais é adequado e seguro para sedação de crianças . O paciente neste caso tinha sido administrado haloperidol, evitando assim benzodiazepinas, porque tinha antecedentes de uma erupção cutânea possivelmente relacionada com o midazolam. No entanto, considerando o risco de efeitos secundários, o gastroenterologista deveria ter consultado um pediatra e/ou um anestesista.
Nós relatamos um caso em que um rapaz de 12 anos de idade apresentou distonia aguda devido à administração de haloperidol para sedação. Uma vez que a distonia aguda pode causar obstrução das vias aéreas, é importante um diagnóstico rápido. Os médicos que não estão habituados a administrar anestesia pediátrica devem consultar um pediatra e/ou anestesista antes da administração de anestésicos a pacientes pediátricos.
Consentimento
Obtivemos o consentimento informado do paciente e da família do paciente para a publicação deste caso.
Conflitos de interesse
Os autores declaram que não existem conflitos de interesse relativamente à publicação deste artigo.